孤独症谱系障碍康复研究进展①.pdf

中国康复理论与实践 2012年11月第18卷第11期 chin j rehabil theory pract, nov. 2012, vol. 18, no.11 doi: 10.3969/j.issn.1006-9771.2012.11.015 综述 孤独症谱系障碍康复研究进展 樊越波 摘要孤独症谱系障碍是一类以社交沟通缺陷以及刻板行为为主要表现的发育性疾病群，主要以康复与特殊教育为主要治疗 手段。本文综述国际上主流干预方法及模式，指出我国仍处于单一方法引入及使用阶段，方法使用普遍欠规范。 关键词孤独症；康复；综合干预；综述 rehabilitation for children with autism spectrum disorders (review)fan yue-bo. guangzhou rehabilitation and research center for children with asd (guangzhou cana school), guangzhou 510540, guangdong, china, china abstract: autism spectrum disorders (asd) is a spectrum of developmental disorders characterized by social deficits, communication impairments and stereotyped behaviors. early intervention and specialized education services have been introduced as the most effective ap- proaches to treatment. after reviewing the effectiveness of a variety of international evidence-based approaches and educational models, this paper concluded that, while a comprehensive intervention system has been established abroad, china faces the challenge to introduce future innovative approaches from abroad. key words: autism; rehabilitation; comprehensive intervention; review 中图分类号r749.94文献标识码a文章编号1006-9771(2012)11-1044-03 本文著录格式樊越波. 孤独症谱系障碍康复研究进展j. 中国康复理论与实践, 2012, 18(11): 1044-1046. 孤独症谱系障碍(autism spectrum disorders, asd)是一类发 育性疾病群，患病率超过 1%1，男女比约为 691，病因未 明，与遗传因素相关性高。患者主要表现为社交沟通障碍，即 不善于与人沟通，难以建立正常的社交关系，语言发育迟缓， 肢体语言单调；此外还表现出异常行为，如反复玩手、喜欢开 关灯等刻板行为，过分沉迷于不寻常的兴趣，还可能存在自言 自语、说广告语言、鹦鹉学舌等异常语言行为。目前该病尚缺 乏特效药物，主要以康复、心理干预和特殊教育干预为主。 asd已经成为全球性的公共卫生问题。 自 1943 年 leo kanner首次报道孤独症以来，人们一直致 力于 asd的治疗研究。大致可分为 4个阶段：20世纪 60年 代以前：对asd的了解不足，被认为是“不治之症” ；20世 纪6080年代：应用行为分析疗法(applied behavioral analysis, aba)以及结构化教学等方法出现，使有效治疗 asd 成为可 能；20世纪 80年代末21世纪初期：对 asd 的认识逐渐加 深，各种干预新方法不断涌现；近5年：国外已不再热衷于 新方法的开发，而进入循证研究阶段，开始探索融合各种方法 的综合干预模式。本文就近年来各康复治疗方法的研究新进展 进行综述。 1 行为治疗 lovvas倡导的 aba被认为是最有效的干预方法之一，其 核 心 方 法 为 分 解 式 回 合 操 作 训 练 (discrete trial training, dtt)。这一方法强调两个方面：分解，即将需要训练的适 应性行为分解至儿童能掌握的具体动作细节，最后将这些动作 细节用正向或反向连锁的方式串起来，形成有功能的适应性行 为；回合式，将训练根据指令、反应、强化、辅助、停顿5 元素形成独立的回合进行训练。peters-scheffer等所做的 meta 分析显示，aba在适应性行为、语言以及智商(iq)的提升上效 果显著，但在社交沟通能力以及日常生活技能的提升上尚有争 议2。reichow也报道，早期的行为干预对适应性行为以及 iq 的提升呈现正性效应3。 aba 需要在尽可能少干扰的环境中训练，难以在自然情 景中开展。不少学者在 aba基础上提出“自然环境行为训练 法” ，其中较有代表的是正向行为支持法(positive behavioral support, pbs)、关键性技能训练法(pivotal response treatment, prt)以及相互模仿训练(reciprocal imitation therapy, rit)。这 些方法与 dtt最大的不同之处在于目标行为并非在预先设置 好的课程中呈现，而是在自然情景中强化目标行为。然而这些 方法尚缺乏更多的证据证实其有效性。 近些年来，关于 pbs、prt、rit 是否为与 aba 不同的、 独立的方法体系争论不休。许多研究者过分强调这些方法与其 他方法的不同。weiss等认为，它们的基本原理来自于 aba， 可以统称为“现代aba” ；其强调的“自然教法”能增加儿童 自发产生适应行为的概率，弥补 dtt难以增强儿童“启动适 应行为”的缺陷4。因此，有效合理地使用以上行为治疗手段 才是关键。 作者单位：广州儿童孤独症康复研究中心，广州市康纳学校，广东广州市 510540。作者简介：樊越波(1963-)，女，内蒙古包头市人，副主任 医师，主要研究方向：孤独症谱系障碍的康复、认知神经机制。 - 1044 中国康复理论与实践 2012年11月第18卷第11期 chin j rehabil theory pract, nov. 2012, vol. 18, no.11 2 结构化教学 结构化教学是 schopler 等于 20 世纪 60 年代起开展的 te- acch 研究项目中的核心方法。它利用 asd 儿童视觉学习优 势，有针对性地使用视觉策略，安排清晰的环境分区，制定适 合的时间流程表，构建个人工作系统，重视培养孩子的常规意 识，以达到时间、空间、工作以及教具的结构化。有研究显 示，结构化教学对改善儿童认知、模仿能力，提升适应性行 为，培养独立性有显著作用，但对社交沟通能力的提升尚有争 议。曾有研究质疑结构化教学过多利用视觉策略，可能会影响 asd儿童语言的发展。但近些年的研究发现，结构化教学非但 对语言的发展没有阻碍，反而有一定的正向效应。 最近有学者根据结构化教学发展了一套针对成人 asd 的 结 构 化 教 学 方 法 ， 称 为 pams( 法 语 programme autisme mthode structure，即“孤独症结构化教学法”的简称)5，在 asd成人居住处做特殊的环境改造，大量使用视觉策略，提前 告知每天的生活事件，融入社交训练，结果显示，成人 asd 患者行为问题显著减少，社交退缩减轻。 3 社交训练 社交缺陷是 asd儿童的核心缺陷，由于 aba及结构化教 学在提升asd儿童社交能力上存在局限，在20世纪90年代起 兴起了一股对 asd 进行社交干预研究的热潮。目前的社交训 练方法可大致分为以改善静态社交为主与以改善动态社交为主 两类。所谓静态社交又称工具性社交，如结账、打招呼等，具 有高度的可预测性；动态性社交又称自主分享性社交，互动双 方不严格遵循一定的模式，而是努力进行情感调控以维持互 动，可预测性低，充满变化，需根据对方的反应做出调整。目 前认为，对社交主动但异常型asd，宜以静态社交训练为主； 对社交被动型 asd，宜采用静态和动态社交训练相结合的方 式；而社交冷漠型则宜采用动态社交训练。 3.1 静态社交训练静态性社交训练的目的在于改善社交技 巧，最有代表性的方法是社交故事。社交故事是caral gray于 1991年提出的干预方法，主要是将需要训练的内容以第一人 称、特殊句型(描述句、控制句、透视句、指示句等)编写成故 事。社交故事以往被认为在改善儿童的静态社交系统上有良好 的效果，但 kokina等所做的 meta分析显示，社交故事疗效的 质疑度较低，但改善儿童的不良行为比改善社交技巧效果更 好6。 3.2 动态社交训练动态社交训练主要以提升社交欲望为主， 其中发展-个体差异-人际关系法(developmental, individual-dif- ference, relationship-based approach, dir)、人际关系发展干预 (relationship development intervention, rdi)、发育性社交语用 模式(developmental social-pragmatic model, dsp)、 “孩子站起 来”项目(sonrise programm, srp)、情绪调整与人际交往训练 法等属于此类。这类方法通过不同的方式试图诱导儿童社交的 自主性，并在社交中相互分享，学习社交技巧，进行相互间情 感调控。其中最有代表性是dir。 dir是greenspan等发展的以“地板时间”(floor time)为核 心方法的干预体系，强调跟随儿童的指引，利用儿童的兴趣与 儿童建立沟通圈。pajareya等研究发现，dir能提升情感分享 能力以及社交欲望7。但也有研究发现，仅有58%的儿童能从 地板时间的方法中获益。 动态社交训练的方法虽多，但整体而言缺乏严格的循证分 析，尚难以确定其效果。 4 语言训练 asd儿童的语言训练除了常规的语言前训练以及构音训练 外，wan等还专为辅助 asd儿童发音，开发了听觉-运动计划 训练(auditory-motor mapping training, ammt)，期望通过将歌 声(音调)与动作活动联系在一起，加强孤独症儿童大脑神经区 域间的连接，促使语言的输出，促进asd儿童发声8。但此方 法仍在试验阶段。 台湾曹纯琼等受vygotsky鹰架理论的影响，并以woods等 人的鹰架学习为理论架构，提出了 asd 鹰架式语言教育方 法，旨在通过利用视觉辅助(语意图、语句卡以及情景相片或 卡片等)以及语言辅助(五元素提问模式)的方式，达到改善语言 表达应用能力以及内在语言思维能力9。但尚缺乏大样本的对 照试验证实其效果。 由于 asd 儿童近 30%语言功能不佳，甚至无功能性语 言，因此替代性辅助沟通方式得到广泛应用。其中由 andy bondy等发展的图片交换沟通系统(picture exchange communi- cation system, pecs)相比单纯的图片沟通或手势沟通，结合了 行为策略，操作性强，效果更为显著。flippin等 meta分析显 示，pecs促进沟通的作用显著，对于语言的影响有争议，但 大多数研究均未报道对语言发展存在负性影响10。ganz等也认 为pecs是一种非常有前途的方法，尤其在促进沟通效果上11。 5 高级认知功能训练 高级认知功能训练是以孤独症认知缺陷为理论基础发展出 的训练方法，被认为有望改变 asd 儿童的认知神经功能缺 陷，是未来干预发展的重要趋势。 5.1 心智解读能力训练barnon-cohen于1985年提出asd儿童 存在心智解读能力缺陷，后续的研究证实了此观点。最初依据 barnon-cohen理论发展的以初级错误信念为主的心智解读能力 训练，虽然训练后儿童能通过测试，但却难以将其运用到实际 生活中，日常生活改善效果并不显著12。后续的研究中增加了 情绪识别、互联注意、假想游戏、次级错误信念、尴尬情景认 知等训练内容，形成了较为完善的心智解读能力训练体系。但 仍旧需要更多的研究证实其效果。 5.2 执行功能训练1978年damasio和maurer提出了asd儿童 执行功能障碍理论，后续的研究也证实了这一点。学者逐渐发 展了以工作记忆、抑制功能、思维转换能力、计划能力为主的 训练系统。其中与社会性情感有关的训练称为热执行功能训 练，与非情感性任务有关的称为冷执行功能训练。执行功能训 练效果目前仍需更多的研究证实其效果13。然而不管是心智解 读能力还是执行功能训练，都需要儿童具备一定的语言认知能 力，尚无法泛化至较低功能的儿童。 - 1045 中国康复理论与实践 2012年11月第18卷第11期 chin j rehabil theory pract, nov. 2012, vol. 18, no.11 6 其他训练 感觉统合训练(sensory integration training, sit)虽然得到了 广泛应用，但效果颇有争议。有报道认为sit能增加儿童对周 围环境的兴趣、改善手眼协调能力以及感觉信息的处理能 力14。lang等系统综述认为，sit的训练效果存在疑问15，在 实际工作中更倾向于利用感觉统合训练有趣的器材和活动，融 入社交及语言的训练。 听觉统合训练(auditory integration training, ait)是一种特殊 的感觉统合训练，利用神经系统侧支抑制原理，改善儿童对某 些频率的声音过度敏感或者迟缓。然而，后续的研究却意外地 发现ait在异常行为改善上效果显著，甚至优于对听觉信息的 改善，原因尚不明确。sinha等做的 meta分析显示，ait的效 果存在较大的疑问16。 丹佛模式(denver model)是 rogers所发展的、以皮亚杰认 知理论及行为治疗为基础的认知训练方法。近期 rogers 与 dowson 等进一步发展了早期丹佛模式(the early start denver model)，在一定程度上结合了 aba、认知训练理论以及地板 时间的方法。dowson等发现此模型在iq、语言理解以及适应 性行为上显现了良好的效果17。 米勒方法是由miller夫妇于1965开始研发的一种方法，强 调利用躯体的运动来促进认知。但近年的研究认为此方法缺乏 有效的验证，且评估系统过于主观。有待进一步研究。 其他如音乐、艺术、高压氧等康复治疗方法都缺乏有效证 据，仍需深入研究。 7 综合干预模式 综合干预模式的探讨是近几年的热门课题。综合干预并非 简单地将各种方法随意组合，而是科学、有效地结合各种方 法。 目前关于综合干预模式存在两种思路。一种思路是多维度 综合干预模式，也可理解为分层次、分阶段综合干预模式，即 根据不同儿童、在不同时间段，循序渐进地针对性使用若干种 不同方法。这种干预思路得到了广泛认可，但在具体的实施上 还缺乏统一的操作指南。 另一种思路是以某种缺陷为突破口，将各种方法有机组 合，最有代表性的是社会交流-情绪调节-交往支持模式(social communication/emotional regulation/transactional support mod- el, scerts)。scerts是一套以社交、情感调控为主线，评估 儿童所处的社交、情感发展阶段，根据评估结果，将多种方法 整合的综合训练模式。 8 小结 随着对 asd 研究的深入以及观念的更新，国外的研究方 向逐渐从对治疗方法的开发转向对各方法的效果、应用范围的 研究，从单一方法的研究转向整合研究。目前我国仍处在 aba、结构化教育等单一方法引入及使用阶段，部分康复机构 也使用多种方法干预，但在方法的整合上缺乏规范性与系统 性。未来我们需要引入更多国外先进技术，并将其本土化，通 过循证手段，建立适合中国国情的分阶段、分层次综合性干预 体系。 参考文献 1 autism and developmental disabilities monitoring network surveil- lance year 2008 principal investigators. prevalence of autism spec- trum disorders autism and developmental disabilities monitoring network, 14 sites, united states, 2008 j. surveillance summaries, 2012, 61: 1-19. 2 peters-scheffer n, didden r, korzilius h, et al. a meta-analytic study on the effectiveness of comprehensive aba-based early intervention programs for children with autism spectrum disorders j. res autism spectrum disord, 2011, 5(1): 60-69. 3 reichow b. overview of meta-analyses on early intensive behavioral in- tervention for young children with autism spectrum disorders j. j au- tism dev disord, 2012, 42(4): 512-520. 4 weiss mj. expanding aba intervention in intensive programs for chil- dren with autism: the inclusion of natural environment training and flu- ency based instruction j. behav anal today, 2001, 2(3): 182-185. 5 carminatia gg, gerbera f, kempf-constantina n, et al. evolution of adults with autism and profound intellectual disabilities living within a structured residential programme: a 21-month longitudinal study j. schweizer archiv fr neurol psychiatr, 2007, 158(5): 233-241. 6 kokina a, kern l. social storytminterventions for students with au- tism spectrum disorders: a meta-analysis j. j autism dev disord, 2010, 40(7): 812-826. 7 pajareya k. a pilot randomized controlled trial of dir/floortimetmpar- ent training intervention for pre-school children with autistic spectrum disorders j. autism, 2011, 15(5): 563-577. 8 catherine yw, gottfried s. neural pathways for language in autism: the potential for music-based treatments j. future neurol, 2010, 5(6): 797-805. 9 曹纯琼. 家长应用鹰架式语言教学增进自闭症幼儿自发语言之研 究j. 国立台北教育大学学报, 1994, 18(2): 235-266. 10 flippin m, reszka s, watson lr. effectiveness of the picture ex- change communication system (pecs) on communication and speech for children with autism spectrum disorders: a meta-analysis j. am j speech-lang pathol, 2010, 19: 178-195. 11 ganz jb, davis jl, lund em, et al. meta-analysis of pecs with indi- viduals with asd: investigation of targeted versus non-targeted out- co