累及盆腔躯体神经的子宫内膜异位症

累及盆腔躯体神经的子宫内膜异位症【摘要】子宫内膜异位症（内异症）累及盆腔躯体神经时，临床表现为盆腔躯体神经分布区域的感觉异常和支配组织的运动功能受损，易于误诊。累及盆腔躯体神经的内异症分为内异症压迫包绕神经和内异症生长于神经内部两种类型。前者发生于育龄期女性［年龄为（32.2±5.1）岁］，表现为臀部、会阴或肛周疼痛；往往内异症病灶较大，在影像学检查上较容易被发现；激素治疗可以缩小病灶、缓解疼痛；手术治疗预后好，术后一定比例的患者可能出现泌尿系统并发症。后者多发生于30岁以下的年轻女性，神经性疼痛剧烈，病情进展快，3年内疼痛由周期性坐骨神经痛发展为持续性，并可出现步态异常，足下垂；疾病早期，影像学检查难以发现小病灶，通过鉴别诊断排除神经相关疾病后，经手术探查可确诊；病灶较明显时因为手术时会切除部分神经组织，术后疼痛和运动障碍症状严重，需要持续3~5年的康复治疗，才可能获得较理想的结局。因此，针对此类罕见发生的内异症，应强调多学科团队协作，早期识别，通过精准评估并选择最佳治疗方案，以平衡内异症治疗与神经功能保护之间的关系。子宫内膜异位症（内异症）是妇科常见的良性疾病，表现为功能失调的子宫内膜腺体和基质在子宫外生长，常伴有纤维化和肌性化生［1］。盆腔是内异症发生的常见部位［2］，当盆腔侧方的内异症病灶浸润盆壁时，会产生神经压迫症状；或者内异症直接生长于盆腔大的神经内部，产生神经定位体征［34］；从而表现出与内异症常见症状迥异的临床表现。自1955年，Denton和Sherrill［5］描述第1例“坐骨神经内异症”后，迄今已有近400例内异症累及盆腔躯体神经的病例报道［6］；国内也有3例报道［79］。本文综述这类疾病的临床表现、治疗及预后。一、累及盆腔躯体神经的内异症的分类和症状累及盆腔躯体神经的内异症，目前仍未有统一的疾病名称和分类。文献报道中常用的名称有：骶神经丛（骶丛）和坐骨神经深部内异症［3］、骶神经根内异症［6］、孤立性坐骨神经内异症［4］、坐骨神经神经鞘内内异症［10］等，这些使用的是解剖学分类或形态学分类［4］。由于命名和分类在神经解剖从属关系上或疾病内涵上容易出现混淆，现多使用累及躯体神经的内异症病灶的生物学行为进行分类，依次是：直肠阴道隔或宫骶韧带内异症向子宫侧方生长，压迫包绕骶丛；内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内；对于来自腰神经丛（腰丛）的闭孔神经和股神经，因神经相对纤细，无法区分是内异症病灶“外压”还是“内生”，仍延用内异症累及闭孔神经、内异症累及股神经［3，1113］。1.内异症压迫包绕骶丛：内异症压迫包绕骶丛是最常见的、累及盆腔躯体神经的内异症的盆腔躯体神经受累类型，发生于育龄期女性；在文献报道的系列病例52例内异症压迫包绕骶丛患者中，其年龄为（32.2±5.1）岁［3］。骶丛由腰骶干、第1骶神经（S1）~第3骶神经（S3）神经腹侧支和部分第4骶神经（S4）神经腹侧支组成［12］，邻近还有下腹下神经丛。大部分的S2、S3神经腹侧支与腰骶干内下侧部分，在坐骨大孔处融合形成坐骨神经。第4腰神经（L4）~第5腰神经（L5）的背侧支和S1腹侧支组成臀上神经；L5背侧支和S1~S2腹侧支组成臀下神经，臀上神经和臀下神经构成骶丛外侧分支［12］。S2~S4腹侧支构成阴部神经，是骶丛内侧分支［12］。见图1。骶丛的重要神经分支支配臀肌、腿肌、膀胱直肠括约肌，传导外阴、会阴和肛周皮肤以及阴道下2/3的感觉［13］。直肠阴道隔或宫骶韧带内异症向子宫侧方生长，达侧盆壁时，会压迫包绕骶丛（如压迫包绕骶神经根、坐骨神经、阴部神经、臀上神经或臀下神经），根据内异症病灶压迫包绕范围和腹膜后肌层浸润程度表现症状为：臀部、会阴或肛周疼痛，为刀割样、针刺样和烧灼样疼痛；阴道干燥；患者还可能出现会阴部痛觉过敏，触摸或坐下时加剧，站立或平卧时缓解；因骶丛邻近下腹下神经丛，下腹下神经丛也可能被内异症累及，患者可出现泌尿系统（排空膀胱困难）或消化系统问题（排便困难），尤其是在月经来潮时症状明显。但骶丛受压患者的疼痛症状不会伴有运动障碍［3，1314］。2.内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内：内异症生长于坐骨神经内（endometriosisofthesciaticnerve），不同于其他部位内异症，是快速进展和侵袭性疾病，在坐骨神经痛症状出现的1~3年后神经轴突被内生的内异症病灶所破坏，可产生运动功能障碍。内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内多见于年轻患者（平均年龄为29岁）［4］。坐骨神经盆腔段是人体最大的外周神经，呈扁平束带状，宽度可达2cm［12］，是内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内发生的解剖学基础。内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内可能的发生机制是：坐骨神经承受扭转、牵拉和日常活动压力，反复机械性摩擦导致炎症和微损伤，损伤修复可能诱导神经内部干细胞化生出子宫内膜样细胞（即干细胞化生发病学说）［4］。内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内的早期病灶直径<0.5cm时表现为周期性坐骨神经痛（指下背部和臀部区域疼痛，沿大腿后部向下放射至小腿［12］），无运动功能障碍。随月经周期变化内异症生长于坐骨神经内的病灶反复出血，病灶增大，继发神经周围纤维化，延伸至腹膜后的其他范围，可能累及闭孔神经和输尿管。病灶进一步发展，可延及邻近的肌肉（腰大肌、梨状肌、闭孔内肌等）或通过坐骨大孔向远心端扩展，可浸润骶棘韧带累及阴部神经。病情进展过程中，内异症导致坐骨神经的神经源性损害，表现为持续性的坐骨神经痛，并出现感觉障碍如痛觉过敏、感觉减退或者感觉异常；常在坐骨神经痛发生的两年后出现运动功能障碍，如行走困难、足下垂［4］。3.内异症累及闭孔神经：闭孔神经来自腰丛的L2~L4神经腹侧支前支，支配闭孔内肌、闭孔外肌及大腿内侧肌群的运动，并传导大腿内侧感觉［12］。内异症累及闭孔神经表现为股内收肌力量减弱，大腿内旋困难，大腿内侧皮肤疼痛或感觉减退；症状在经期加重［15］。4.内异症累及股神经：股神经来自L2~L4神经腹侧支后支，支配股四头肌、缝匠肌［12］，支配髋关节、膝关节和踝关节的活动，传导大腿前内侧、小腿内侧和足部感觉［12］。内异症累及股神经表现为大腿前外侧疼痛，月经前2~3d开始，经期加重［16］，皮肤痛触觉减退或消失［17］，也可出现髂腰肌和缝匠肌萎缩，大腿前内侧疼痛，疼痛延伸至踝部下方［18］。二、累及盆腔躯体神经的内异症的主要诊断技术（一）磁共振成像检查1.内异症压迫包绕躯体神经：（1）内异症病灶：磁共振成像（magneticresonanceimaging，MRI）检查是评估盆腔内异症病灶准确度最高的影像学技术［18］。内异症病灶主要由纤维化组织组成，在T2加权成像（WI）上呈低信号组织和小的高信号灶，也可能显示与粘连相关的盆腔解剖结构扭曲［1819］；在T1WI上与肌肉等信号，并显示渐进性对比度增强。内异症病灶的纤维化成分可呈结节状、毛刺状或回缩状。有时，内异症病灶中可见与出血有关的T1WI高信号图像、T2WI低信号图像［18］，含铁血黄素沉积则呈现T1WI低信号［20］。（2）神经定位：高分辨率磁共振神经成像（highresolutionmagneticresonanceneurography，MRN）［21］可以根据神经直径和信号强度的变化直接评估神经病变，或通过肌肉失神经支配的征象间接评估神经病变［21］。①腰丛：腰丛的肌肉标志是腰大肌，根据其相对于腰大肌边缘的出口分为腰大肌内侧：闭孔神经和腰骶干；腰大肌外侧：股神经［22］。在MRN图像中，股神经在髂腰肌交叉水平的T2WI上呈现高信号，在腹股沟韧带处变为等信号。在横轴位图像上，股神经可能沿髂腰肌表面呈现细微的锯齿状区域［23］。闭孔神经在MRN冠状位评估，其沿腰大肌向内侧走行，并紧邻骶骨外侧，然后经闭孔管（闭孔上方）离开骨盆。突出的神经周围脂肪有助于通过MRN在所有成像平面中识别闭孔神经［21］。②骶丛：坐骨神经，是人体最大的外周神经，由于其丰富的神经周围脂肪，在MRN的所有成像平面上均易于被评估［22］。臀上神经、臀下神经细小，无法通过MRN显示，而是相对于盆腔解剖结构而定位。臀上神经从梨状肌上方、坐骨大孔的骨性边缘出盆腔，臀下神经则是通过梨状肌下方的坐骨大孔离开盆腔。评估臀上神经和臀下神经的最佳平面是冠状位和矢状位［22］。.在MRN横轴位T1WI和脂肪抑制T2WI上，阴部神经在坐骨棘水平骶结节韧带和骶棘韧带之间以及阴部管内清晰可见［22］。因此，内异症压迫包绕骶丛、腰丛，可以在MRI检查时根据内异症病灶图像以及MRN下的神经成像或者相对于神经的解剖位置推测可能累及的神经分支。2.内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内：两侧坐骨神经在走行、信号强度和直径上对称，当两侧存在细微差异即提示可能存在神经病变［24］。如果在增强MRI检查时看到神经的直接变化，如厚度增加、信号强度变化或增强，及神经支配的肌肉萎缩，则对于内异症生长于神经内具有诊断价值［22］。（二）超声检查根据国际深部子宫内膜异位症分析专家组［25］的动态超声检查步骤，常规经阴道超声检查中可以可视化骶丛。总体可视化率为98.6%［26］。经阴道超声检查能够诊断直径2cm以上影响骶丛的深部内异症病灶，超声表现为单侧、实性、不均匀、低回声结节，其中包含高回声区域，具有内部阴影、不规则的毛刺状轮廓，彩色或能量多普勒检查内异症病灶血管化不良［2728］。三、累及盆腔躯体神经的内异症的治疗1.药物治疗：内异症是激素依赖性疾病，但目前药物治疗累及盆腔躯体神经的内异症病例数较少［3，9，20，2829］。对于内异症压迫包绕盆腔躯体神经，激素类药物可以使内异症病灶缩小从而缓解神经受压导致的疼痛，但是不能消除病灶。在药物耐受或者停药后有神经症状复发的可能。因此，对于术前优化患者手术条件或年龄在围绝经期或近围绝经期、无生育要求的患者，激素治疗是可选择的方法。内异症生长于坐骨神经内是否药物治疗，观点仍未统一。Possover［30］特别强调，步态异常和神经性疼痛随时间呈指数级恶化，药物治疗导致的闭经短期内不能缓解上述症状，应该尽早手术。手术治疗：手术是治疗累及盆腔躯体神经内异症的主要方法，绝大部分手术在腹腔镜下完成，极个别内异症病灶大，病灶穿过坐骨孔向阴部或股骨、髋关节方向发展，或者术中损伤臀上血管、臀下血管（见图2），血管回缩入臀肌内，需要经腹和经臀途径完成病灶切除或修复［7，3132］。（1）手术指征（下列3项中的任两项）：①影像学检查提示有内异症病灶压迫、包绕或者浸润盆腔躯体神经；②有自主神经症状（膀胱直肠功能异常）或者躯体神经症状（腿、臀部或会阴疼痛，运动功能减弱）；③药物治疗不能缓解临床症状［3］。对于有周期性坐骨神经痛典型症状，结合患者年轻，疼痛症状快速进展，体重短期内明显下降，应考虑有可能为影像学上难以发现的内异症生长于坐骨神经内的小病灶，在排除可导致坐骨神经痛的骨骼肌肉血管炎症（普通、特异性或免疫性）后应积极手术探查［33］。（2）内异症压迫包绕骶丛：施行腹腔镜下的内异症病灶切除及神经松解术。骶丛位于骨盆后部、梨状肌前方，髂内血管和输尿管后方，Roman等［3］提出手术十步骤，概括为：骶岬水平切开侧盆壁腹膜，分离骶前间隙，识别上腹下丛和腹下神经，向侧方达髂内动脉起始处上方；游离输尿管及直肠侧间隙，切除累及直肠阴道的内异症病灶；分离髂内动脉和髂内静脉，沿髂内静脉向远心端结扎髂内静脉的盆腔静脉属支；识别梨状肌、S2~S4骶神经根以及来自骶神经根的盆腔内脏神经，识别下腹下神经丛，从内异症病灶后侧到下侧边界沿骶神经根松解或沿神经表面削除病灶，外下侧达梨状肌或侧盆壁。（3）内异症生长于坐骨神经（梨状肌水平）内：施行坐骨神经内的内异症病灶切除术，并切除被破坏或受累的神经部分［4］。对于发病时间短、病灶小的患者，术中解剖暴露坐骨神经后，可能在神经表面无法看到病灶；应在术前根据症状及神经皮节分布受累区域推测可能累及的腰神经、骶神经（见表1），再进行相应神经的切开探查。Roman等［3］也提出手术十步骤，概括为：沿髂外动脉纵行切开腹膜，分离腰大肌和髂外动静脉之间的间隙，继续向背侧分离至暴露闭孔神经；打开闭孔神经下方的腰骶间隙识别来自腰骶干至S3聚合的坐骨神经。臀上血管走行在腰骶干与S1神经腹侧支之间或者在S1与S2神经之间；臀下血管位于S1与S2神经或者S2与S3神经之间［12］。因为电凝止血不确切，血管会在离断时回缩，导致难以控制的隐蔽出血，神经周围的臀上、下血管需要用血管夹夹闭。内异症生长于坐骨神经内的内异症病灶直径从数毫米至数厘米不等，在梨状肌水平的坐骨神经内部形成含陈旧血液的囊腔，需要进行坐骨神经束膜切开、束内神经松解、病灶切除术以及整个坐骨神经内囊腔的表面电凝［14，34］。极个别患者，因为阴部神经位于骶结节韧带和耻尾肌上缘，在梨状肌和耻尾肌之间穿过坐骨大孔，达骶棘韧带近坐骨棘端的背侧；如果需要暴露阴部神经更远端，需要切除部分骶棘韧带［35］。（4）内异症累及闭孔神经、股神经：均为内异症病灶切除加神经松解术［1518］。如果内异症病灶范围大，术中损伤神经，也可以行神经部分切除和移植［36］。四、手术并发症及预后内异症压迫包绕骶丛行内异症病灶切除及神经松解术，术中主要并发症是髂内静脉及其属支损伤导致严重出血，发生率为7.7%［3］；患者术后预后良好，神经性疼痛会明显改善或完全缓解［3，14，37］。术后消化道功能可改善，但是有膀胱功能受损的倾向；术后3周内27.0%的患者出现尿潴留，11.5%的患者术后短期尿失禁，5.8%的患者1年时还需要间断清洁导尿［3］。内异症生长于坐骨神经内，行神经内病灶切除及部分神经（纵向）切除术后，患者会继续存在神经性疼痛和运动障碍［30］。Possover［4］根据坐骨神经痛出现至实施手术的间隔时间将患者分为3组：从出现坐骨神经痛症状到病灶切除的间隔时间越长，治愈的机会就越低；对于严重并发症的患者需要予神经假体植入术（laparoscopicimplantationofneuroprosthesis）［38］，以改善术后生命质量。五、总结与展望累及盆腔躯体神经的内异症，可以根据疾病生物学行为分为两种类型，常见的是内异症压迫包绕神经，这种类型内异症病灶较大，在影像学检查上相对容易发现；激素治疗可以缓解疼痛、缩小病灶；手术治疗预后好，术后一定比例的患者可能出现泌尿系统并发症。另一种类型是内异症生长于神经内部，发生于年轻女性，疼痛剧烈，病情进展快；3年内坐骨神经痛由周期性发展为持续性，并可出现步态异常、足下垂。疾病早期，影像检查难以发现小病灶，鉴别诊断后应积极予以手术探查；内异症生长于坐骨神经内的内异症病灶较明显时，因为手术中切除了部分神经组织，患者术后会出现严重疼痛和运动障碍，需要持续接受康复治疗，才可能在3~5年后获得较理想的结局。累及盆腔躯体神经的内异症的诊治需要妇科、神经外科、康复科、影像学等多学科团队协作，若疾病能被早期识别，通过精准评估并选择最佳治疗方案，可以减少神经功能障碍的发生。欧洲学者MarcPossover在过去十余年中完成了200余例累及盆腔躯体神经的内异症患者的手术治疗，并创立了神经盆腔学中心（https：//www.possover.com/en/neuropelveology）［39］，以中国庞大的人口基数，推算应有相当数量的此类患者未被及时诊断和治疗，值得同道予以关注。参考文献[1]ClementPB.Thepathologyofendometriosis:asurveyofthemanyfacesofacommondiseaseemphasizingdiagnosticpitfallsandunusualandnewlyappreciatedaspects[J].AdvAnatPathol,2007,14(4):241-260.DOI:10.1097/PAP.0b013e3180ca7d7b.[2]JonesRK,BulmerJN,SearleRF.Phenotypicandfunctionalstudiesofleukocytesinhumanendometriumandendometriosis[J].HumReprodUpdate,1998,4(5):702-709.DOI:10.1093/humupd/4.5.702.[3]RomanH,DehanL,MerlotB,etal.PostoperativeOutcomesafterSurgeryforDeepEndometriosisoftheSacralPlexusandSciaticNerve:A52-patientConsecutiveSeries[J].JMinimInvasiveGynecol,2021,28(7):1375-1383.DOI:10.1016/j.jmig.2020.10.018.[4]PossoverM.Laparoscopicmorphologicalaspectsandtentativeexplanationoftheaetiopathogenesisofisolatedendometriosisofthesciaticnerve:areviewbasedon267patients[J].FactsViewsVisObgyn,2021,13(4):369-375.DOI:10.52054/FVVO.13.4.047.[5]DENTONRO,SHERRILLJD.Sciaticsyndromeduetoendometriosisofsciaticnerve[J].SouthMedJ,1955,48(10):1027-1031.DOI:10.1097/00007611-195510000-00004.[6]KaleA,BaydiliK,KelesE,etal.ComparisonofIsolatedSciaticNerveandSacralNerveRootEndometriosis:AReviewoftheLiterature[J].JMinimInvasiveGynecol,2022,29(8):943-951.DOI:10.1016/j.jmig.2022.05.017.[7]YanchunL,YunheZ,MengX,etal.Removalofanendometriomapassingthroughtheleftgreatersciaticforamenusingaconcomitantlaparoscopicandtransglutealapproach:casereport[J].BMCWomensHealth,2019,19(1):95.DOI:10.1186/s12905-019-0796-0.[8]刘孟月,陈正云,黄秀峰,等.以臀部疼痛为特征的深部浸润型子宫内膜异位症1例[J].中华妇产科杂志,2022,57(8):626-628.DOI:10.3760/112141-20211222-00742.[9]宋琼,王永宏,盛东.药物治疗坐骨神经子宫内膜异位症1例[J].中国生育健康杂志,2019,30(4):380-382.DOI:10.3969/j.issn.1671-878X.2019.04.019.[10]BakerGS,ParsonsWR,WelchJS.Endometriosiswithinthesheathofthesciaticnerve.Reportoftwopatientswithprogressiveparalysis[J].JNeurosurg,1966,25(6):652-655.DOI:10.3171/jns.19652.[11]SiquaraDeSousaAC,CapekS,AmramiKK,etal.Neuralinvolvementinendometriosis:Reviewofanatomicdistributionandmechanisms[J].ClinAnat,2015,28(8):1029-1038.DOI:10.1002/ca.22617.[12]StandringS.Gray′sAnatomy:TheAnatomicalBasisofClinicalPractice[M].41sted.London:Elsevier,2015:1229-1374.[13]PossoverM,FormanA.Neuropelveologicalassessmentofneuropathicpelvicpain[J].GynecolSurg,2014,11(2):139-144.DOI:10.1007/s10397-014-0838-4.[14]PossoverM,SchneiderT,HenleKP.Laparoscopictherapyforendometriosisandvascularentrapmentofsacralplexus[J].FertilSteril,2011,95(2):756-758.DOI:10.1016/j.fertnstert.2010.08.048.[15]KaleA,AboalhasanY,GündoğduEC,etal.Obturatornerveendometriosis:Asystematicreviewoftheliterature[J].FactsViewsVisObgyn,2022,14(3):219-223.DOI:10.52054/FVVO.14.3.032.[16]PacchiarottiA,MilazzoGN,BiasiottaA,etal.Painintheupperanterior-lateralpartofthethighinwomenaffectedbyendometriosis:studyofsensitiveneuropathy[J].FertilSteril,2013,100(1):122-126.DOI:10.1016/j.fertnstert.2013.02.045.[17]NiroJ,FournierM,OberlinC,etal.Endometrioticlesionsofthelowertroncularnerves[J].GynecolObstetFertil,2014,42(10):702-705.DOI:10.1016/j.gyobfe.2014.08.003.[18]ColakC,ChamieLP,YoungnerJ,etal.MRIFeaturesofPelvicNerveInvolvementinEndometriosis[J].Radiographics,2024,44(1):e230106.DOI:10.1148/rg.230106.[19]LorussoF,SciosciaM,RubiniD,etal.Magneticresonanceimagingfordeepinfiltratingendometriosis:currentconcepts,imagingtechniqueandkeyfindings[J].InsightsImaging,2021,12(1):105.DOI:10.1186/s13244-021-01054-x.[20]SiquaradeSousaAC,CapekS,HoweBM,etal.Magneticresonanceimagingevidenceforperineuralspreadofendometriosistothelumbosacralplexus:reportof2cases[J].NeurosurgFocus,2015,39(3):E15.DOI:10.3171/2015.6.FOCUS15208.[21]ChhabraA,AndreisekG,SoldatosT,etal.MRneurography:past,present,andfuture[J].AJRAmJRoentgenol,2011,197(3):583-591.DOI:10.2214/AJR.10.6012.[22]MunizNetoFJ,Kiha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