基于多因素分析的03岁脑瘫患儿精细运动功能评价量表的研制

基于多因素分析的03岁脑瘫患儿精细运动功能评价量表的研制

许多脑瘫儿童的上肢功能受到不同程度的影响，主要表现为移动、握力和释放等基本功能的损害。这些基本功能的损害也会影响日常生活的技能，尤其是精细的运动能力。目前普遍认为通过精细运动功能训练可以改善脑瘫患儿的上肢功能,因此对脑瘫患儿进行精细运动功能评估不仅可以掌握患儿的障碍水平,为制定康复治疗方案提供依据,还可以为判断疗效提供客观指标。脑瘫患儿的精细运动功能通常采用3种方法评价:①QUEST(qualityofupperextremityskillstest)量表,适用于18个月至8岁痉挛型脑瘫患儿,被较多地应用于评价肉毒毒素注射治疗的疗效;②Melbourne(Melbourneunilateralupperlimbassessment)量表,适用于5～15岁脑瘫患儿,已被证明具有良好的信度和效度;③AHA量表(developmentoftheassistinghandassessment),专门针对18个月至5岁偏瘫和产伤所致的脑瘫患儿的评价量表。上述这些评价方法有较多的年龄和类型限制,复旦大学附属儿科医院康复中心曾制定了0～3岁脑瘫患儿精细运动功能测试(finemotorfunctionmeasurescale,FMFM)量表,0～3岁版FMFM量表采用Rasch分析法建立,条目设置合理、等级评分点多,而且属于等距量表,可以合理判断0～3岁脑瘫患儿的精细运动功能水平。Rasch分析与传统项目分析理论相比有3个特征:①能够在共同尺度的基础上实现不同项目的能力测定(test-freepersonmeasurement,测试独立性);②在不同样本群中均可以测定出共同的项目特性测定值(sample-freeitemcalibration,样本独立性);③能够精确地测定项目难易度和被测试者的能力以及他们间的关系(multiplereliabilityestimation),所以Rasch分析下建立的量表具有良好的信度和效度,并且得出的能力分值具有等距性。传统的项目分析理论是从原始数据中直接推断出项目的难易度、信度和效度,确定原始数据与项目难易度之间的关系;而Rasch分析是通过对样本总体进行评价后,从被测试者的全部测试结果中确定被测试者的能力和项目的难易度以及他们之间的关系,所以需要有较多的测试项目和测试结果以确保分析结果的稳定性。此外Rasch分析不仅可对数据是否(以1,0表示)进行分析,还能有效地处理等级尺度数据(以0,1,2,3表示)。Rasch分析的另一个主要应用是通过积分等同(scoresequating)实现两个不同量表间的分值转换。通过Rasch分析法建立的0～3岁版FMFM量表精细运动能力分值具有良好的重测信度(ICC=0.9833)和评估者间信度(ICC=0.9924);与Paebody精细运动发育量表原始分间的相关系数为0.9199;能有效地区分同一偏瘫患儿健、患侧上肢精细运动能力分值之间差异,同时也能有效地区分相同月龄段双瘫和四肢瘫患儿精细运动能力之间的差异;此外还具有较好的效应尺度(0.26～0.60)。已有多家机构在临床使用FMFM量表测定脑瘫患儿的精细运动功能并进行了相关报道,如史惟等以0～3岁版FMFM量表和粗大运动功能测试量表(grossmotorfunctionmeasure,GMFM)同时测试了193例0～3岁痉挛型脑瘫患儿,结果显示0～3岁痉挛型脑瘫患儿的粗大运动与精细运动存在着良好的相关性。马海霞等采用0～3岁版FMFM量表分析了强制性诱导运动疗法对偏瘫型脑瘫患儿上肢功能的影响。0～3岁版FMFM量表是以﹤3岁脑瘫患儿为样本,从86项取样量表项目中选取69项适合0～3岁的项目经过Rasch分析建立起来的(共计45项,5个分区),对于年长或能力较强的脑瘫患儿0～3岁版FMFM项目可能存在着不确定性(过于简单),因此有必要增加﹥3岁脑瘫患儿的测试样本,再次确定FMFM的项目,使得FMFM量表的测试具有更广泛的使用性。1对象和方法1.1研究对象的界定参阅国内、外相关量表,包括Peabody精细运动发育量表、Gesell量表、0～6岁儿童神经心理发育检查表、新生儿52项行为测试及远城寺儿童发育量表等,结合儿童运动技能发育理论编写原始项目,共计97项,然后通过经验性筛选和小样本预评估,保留了其中86项组成脑瘫患儿FMFM的取样量表。参照GMFM量表确定FMFM量表的结构,属于标准参照量表,采用Rasch分析法确定分值的等级特性。取样量表包括5个区域,A区(视听觉能力)11项;B区(上肢关节活动能力)15项;C区(抓握能力)18项;D区(操作能力)15项;E区(手眼协调)27项,共86项。每项均设定为0,1,2,3四级评分,均设有具体分级标准,总的评分原则:0分为不能进行,1分为有进行动机或能少量完成,2分为部分完成,3分为全部完成(项目示例见文后附录)。以2003年4月至2007年8月在复旦大学附属儿科医院康复中心接受诊治的696例脑瘫患儿为研究样本,均符合2006年发布的国际脑瘫诊断定义,男481名(69.1%),女215名(30.9%),平均年龄(30.0±25.9)个月,最小2个月,最大183个月,0～3岁496例(71.3%),﹥3岁200例(28.7%);采用欧洲脑瘫监测组织推荐的方法确定脑瘫分型,其中痉挛型四肢瘫239例(34.3%)、痉挛型双瘫212例(30.4%)、痉挛型偏瘫185例(包括2例单瘫)(26.6%)、徐动型30例(4.3%),肌张力障碍型21例(3.0%),共济失调型9例(1.3%)。所有研究对象均接受过至少1次FMFM取样量表测试。样本的年龄分组与分型情况见表1。评估由指定治疗师或医师进行,环境设定为安静、独立和采光较好的房间,室温控制在20～30℃,患儿衣服为1～2层,评估时间为20～30min。1.4方法及样本检测采用Rasch分析中的局部评分模型(partialcreditmoder,PCM)进行分析,将696个样本和86项取样量表项目进行分析后,采用项目不适合标准(itemmisfitcriterion,FITI)中的均方(mean-squarevalues,MnSq)来确定量表的单维性,标准为MnSq在0.6～1.4,MnSq值不在上述区间的项目被判定为不适合项目,通过多轮Rasch分析筛选后,最终确立项目中不适合项目的比例控制在5%以下,同样不适合样本在全体样本中的比例也在5%以下,同时还将删除0分和满分样本,最终确定的项目组成FMFM量表,确定的有效样本数为本研究的样本量。在确定单维性后,得出的项目难度和样本能力尺度原始单位为Logit(从正值到负值排列),为了便于临床使用,将这些原始尺度通过Bigsteps软件转换为百分刻度,其中样本能力尺度即为精细运动能力值,项目难度尺度即为FMFM量表的项目难度值。按照项目难度值排列出项目难度顺序,选取其中的奇数项目,对这些项目和本研究样本重新进行Rasch分析,确定本研究样本在测试奇数项目状态下的相应分值,然后对偶数项目进行同样的分析,确定本研究样本在测试偶数项目状态下的相应分值;从Rasch分析结果中确定的项目中通过计算机随机采集样本的方式随机选取一半的项目进行同样分析,确定本研究样本在这些项目状态下的相应分值,同样再分析随机选取余下的另一半项目,最后通过Pearson相关系数分析本研究样本在上述各种状态下相应分值之间的相关性来确定测试独立性。通过计算机随机采集样本的方式随机选取本研究样本中的50%样本和最终选定的项目重新进行Rasch分析,确定最终选定项目50%样本中的项目难度顺序,然后对余下的50%样本进行同样分析,最后通过分析3种样本状态下(本研究样本、随机选取的各50%样本)项目难度值之间的Pearson相关系数来确定样本独立性。选取研究对象中最初的23例患儿,由同一评价者使用FMFM量表在第1次评定后间隔1～7d进行第2次评定,通过分析2次精细运动能力分值之间关系(ICC值)来评判重测信度。选取研究对象中最初的49例患儿,由2名测试者使用FMFM量表同时进行评定,独立记分,通过分析2次ICC值来评判测试者间的信度。使用MicrosoftAccess和McirosoftExcel进行数据输入和整理,Rasch分析采用Bigsteps(v2.82)软件,计算机随机样本采集和其他分析采用SPSS11.5软件。P<0.05为差异有统计学意义。2研究样本与测量模型通过3轮筛选后,从86个取样量表项目中删除25项,最终确立项目为61项,包括A区5项,B区9项,C区10项,D区13项,E区24项,其中不适合项目有3项,占总项目比例的4.9%(3/61),<5%。表明FMFM量表中的绝大多数项目具有良好的单维性,项目难度尺度的s的均数(meanstandarderror)为0.09(区间为0.06～0.15),项目信度为1.00,表明这些项目具有良好的信度。项目分离系数(itemseparationvalues)为38.09,表明这些项目具有较好的难度分层。按Rasch分析的要求,除去22例0分和4例满分的(原始分满分为183分)样本,占总样本比例的3.7%(26/696),<5%。样本能力尺度的s的均数为0.30(区间为0.21～1.05),样本信度为0.99,样本分离系数为9.13,说明本量表具有良好的内在信度和良好的难度分层。经Rasch分析后得出的项目和样本的各项参数见表2。,最终确立的670例样本与项目分布情况见图1,项目适应性以及难度分布情况见表3,等级分构成见图2。将最终确定的61项按照项目难度顺序从小到大进行排列(表3),以31个奇数项目与选定的670个样本再次进行Rasch分析后,获得了在31个奇数项目状态下的本研究样本能力分值;用相同的方法再获得了在30个偶数项目状态下的本研究样本能力分值。从61项中通过计算机随机采集样本的方式随机选取31项,与本研究样本一起进行Rasch分析,得出了在这些项目状态下本研究样本的能力分值;用相同的方法再得到了随机选取余下项目状态下的本研究样本能力分值,将在4种状态下的本研究样本能力分值与最终确定61项状态下的本研究样本能力分值(即精细运动能力分值)进行相关分析,结果r=0.976～0.995(表4),表明FMFM量表测试在不同项目间具有高度的稳定性,即表明FMFM量表具有很好的测试独立性。从本研究样本中通过计算机随机采集样本的方式随机选取50%的样本(335例)与最终确定的61项再次进行Rasch分析,标记为前50%样本的61项难度,同样对余下335例与61项进行Rasch分析,标记为后50%样本状态下的项目难度,前、后50%样本状态下的项目难度值与本总体研究样本状态下的项目难度值进行Pearson相关分析,结果r=0.993～0.998,表明FMFM量表测试在不同样本间具有高度的稳定性,具有很好的样本独立性。3种样本状态下(本研究总体样本、前50%样本和后50%样本)的项目难度比较见表5,3种样本状态下项目难度值之间的Pearson相关系数见表6。在分别标记前50%样本和后50%样本状态下项目难度顺序,并与总体样本状态下的项目难度顺序进行比较,仅有4项的难度排列顺序的差异>3,最大1项的差异为5,有40项差异在0～1,表明在3种样本状态下的项目难度顺序保持了很好的一致性。选取研究对象中最初的23例患儿,其中男15例,女8例,年龄9～48个月,平均(32.35±11.87)个月。痉挛型四肢瘫11例;痉挛型双瘫6例;痉挛型偏瘫4例;徐动型2例。重测信度ICC=0.9893(95%CI:0.9753～0.9954)。表明FMFM量表的精细运动能力分值具有良好的重测信度。3rash模型分析及其特点运动发育是在神经系统、肌肉骨骼系统、感觉系统和环境因素等各方面共同作用下而发生的,精细运动的发育也与上述各系统相关。为了便于评价,笔者将精细运动能力分为5个部分,包括手的能力(抓握与反射)、上肢带(上肢大关节活动)、感觉(主要为视觉)、操作能力和手眼协调能力。脑瘫患儿的精细运动能力首先在基本功能方面与正常儿童之间存在较大差距,因此FMFM量表与其他精细运动量表相比加大了这些方面的测定,主要体现在上肢带活动能力和感觉能力两大方面。由于痉挛型脑瘫占脑瘫的大部分,这些患儿肌张力增高,严重者还有挛缩和畸形,导致关节活动范围变小。上肢带大关节活动范围的大小与精细运动能力有着密切关系,FMFM量表对肩、肘和腕关节的活动范围制定了较多的(B区9项)评估项目。感觉系统发育状况对精细运动也起着决定性作用,其中视觉感知占主导地位,感觉系统存在障碍的患儿或者不能处于很好的觉醒状态,或者运动动机形成不良,这些均会严重导致精细运动发育障碍,为此FMFM量表设立了较多的(A区5项)视觉感知方面的项目,而且在其他项目中对于患儿一旦表现出运动动机时,就会适当给分,这样既能区分出患儿之间能力的差别,同时也希望由此来促进训练人员在训练过程中更多地关注患儿的动机形成。良好的康复医学量表除了可以评定功能障碍以外,还必须有效地反映出康复疗效。对功能障碍的评定不仅需要区分康复人群与正常人群之间的差别,还要能体现出临床各亚型之间的区别。此外儿童康复医学量表与成人康复量表之间的最大差异在于必须考虑到自然生长发育因素,自然生长发育因素给康复疗效判断带来了较大的困难,特别是在发育相对快速的0～3岁阶段,等距型量表得分之间间隔的稳定性将会有利于临床医学研究中设定良好的对照组,在一定程度上避免儿童自然发育因素对疗效判断的影响。为此我们采用Rasch分析模型来建立FMFM量表。作为项目反应理论(itemresponsetheory,IRT)之一的Rasch分析以往主要应用于人文科学,并取得了显著效果。近年来康复医疗界也开始使用Rasch分析来建立各种量表以及对量表进行信度、效度分析,以确定项目的难度等级,从而可以更好地反映功能状态的恢复过程,同时也可以删除不适合项目,提高等级量表的准确性。经过Rasch分析后的FMFM量表具有如下的特点:①确立了测试项目的难度顺序;②能力分值的等距性可以提高能力分值和改变分值的可理解性;③删除了部分不适合项目,增加了评估的单维性;④符合心理测量学意义上的信度、效度和反应度。FMFM量表采用Rasch分析中的PCM创建。PCM与等级效应模型(ratingcalemodel,RSM)是Rasch分析中常用的两种模型,RSM与PCM在实际应用领域中有着重大的差别,RSM应用于具有相同应答模式,并且可以认为项目间相同步骤或类级变化不大的各种类型项目,比如态度类型的问卷评估(喜欢、有些喜欢、无所谓、有些不喜欢和不喜欢),而PCM可应用于项目间步骤数目相同但各自对应步骤难易程度不同的各种类型项目或项目间步骤数目不同的项目,FMFM量表每个项目间步骤数目相同(均采用4级评分法),但各自对应步骤难易程度却不尽相同,因此应采用PCM才是比较适宜的。Rasch分析模型是默认所有的测试项目具有相同的特质,对FMFM量表而言,认为所有的项目都是在测量精细运动功能,这种共同的特质被称之为单维性,因此分析结果中首先必须满足良好的单维性,其他的分析结果才是可靠的。Rasch分析模式中的项目适应性分析就是用来确定量表测试的单维性,一般采用项目FITI中的MnSq来评价,通常可以接受的MnSq为0.7～1.3,但是Smith等认为判断标准还受到测试项目以及分析样本多少的影响,如果测试项目和样本较多时可扩大MnSq的范围,鉴于本研究采用的样本和项目均较多,所以将MnSq定在0.6～1.4,筛除不在此区间内的项目,因为这些项目是被认为不符合单维性而属于不适合项目,最终确立项目中不适合项目的比例控制在5%以下,结果最终确定的61项中仅有3项的MnSq超过了规定的区间,表明61项中的绝大多数项目具有良好的单维性。如果Rasch分析结果显示量表的项目具有良好的单维性,那么就会同时符合测试独立性(testfree)和样本独立性(samplefree),本研究分别验证了FMFM量表的这两个特性,良好的测试独立性表明FMFM项目存在着良好的关联性,可以在共同尺度的基础上实现不同项目的能力测定。同样良好的样本独立性预示着FMFM量表在不同样本群中均可以测定出共同的项目特性,也就是在不同的脑瘫患儿人群中都会保持良好的稳定性,总之良好的测试独立性和样本独立性进一步表明FMFM量表具有良好的内在信度。本文还进行了外在信度(重测信度和测试者间信度)分析,结果显示两者的ICC分别为0.9893和0.9961,说明FMFM量表具有很好的重测信度和测试者间信度。从结果中还可以发现重测信度低于测试者间信度,FMFM测试可能会受到患儿情绪、测试环境等因素的影响?抑或是其他原因?在测试过程中应该注意控制上述因素。在设计FMFM量表时,最初采用3级评分法,但是在实践过程中3级评分在不少项目评估过程中存在不确定性,特别是针对脑瘫患儿,许多项目的3级评分不能很好地反映出经过康复训练后的细微变化,在具体给分时辨别较为困难,为此对所有项目都增加了1级评分点,在临床应用中感到比较切实可行。等级分构成图用来表示在项目难度尺度中每项等级分的反应概率,图2显示的是所有项目的总体等级分构成图,项目难度越低“0”分出现的概率越高,反之项目难度越高“3”分出现的概率也就越高,从图中可以看出等级分2的反应概率处于较少的状态。对等级分反应概率混乱阈值的处理是Rasch分析中较为复杂的问题,目前尚没有明确定论,一般认为引起等级分比例或者顺序混乱的主要因素影响有:①量表本身存在问题,如不同项目对等级分的反应度等;②被测试者人群构成差异,如不同年龄、不同诊断以及不同临床分型等;③测试者的方法。不同项目在不同被测人群或不同测试者之间都会反映出不同的等级分混乱阈值,对于这个问题的处理方法目前正在Rasch研究者中进行探讨。有学者采用合并等级分的方法,但是由于不同项目的等级分比例不尽相同,不宜同时合并所有项目的部分等级分,如果进行合并的话,比较理想的方法是通过对每个项目分别进行等级分混乱阈值分析来确定合并的程度和方法。另外现代心理测验学理论为量表制定提供了更可靠的理论依据,在心理测量学的结果与实际应用产生矛盾时,究竟应该如何处理也是目前现代测验学的争论焦点,我们认为临床因素应占相对重要的位置,在进行能力评价时处于中间位置的等级分(0～3分的4级评分法中的等级分1和2)表达的是被测对象正在发展中的能力,是制定